四肢筋に広範に進展した腫瘤型筋サルコイドーシス
症例は47歳の女性. 1997年に両ぶどう膜炎と診断された. 1年後に右腓腹筋内に腫瘤が出現し, 摘出標本の病理組織像は非乾酪性類上皮細胞肉芽腫であった. 縦隔・肺門リンパ節腫大, 気管支肺胞洗浄液中リンパ球増加, CD4/8上昇がみられ, 眼, 胸郭内病変を伴う腫瘤型筋サルコイドーシスと診断した. 腫瘤はMRIではT1, T2強調画像ともに高信号を呈し, ガドリニウムで増強された. ガリウムシンチグラフィーでは結節状の集積として認められた. その後, 7年の経過で筋腫瘤は徐々に増加し, 四肢筋全体に広がっていった. 初診時には正常であった血清アンギオテンシン変換酵素, リゾチームは7年後には...
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Published in | NIHON SARUKOIDOSHISU / NIKUGESHUSHIKKAN (The Japanese journal of sarcoidosis and other granulomatous disorders ) Vol. 26; no. 1; pp. 51 - 56 |
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Main Authors | , , , , , , , , , , , , |
Format | Journal Article |
Language | Japanese |
Published |
日本サルコイドーシス/肉芽腫性疾患学会
2006
Japan Society of Sarcoidosis and other Granulomatous Disorders |
Subjects | |
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ISSN | 1345-0565 1884-6122 |
DOI | 10.14830/jssog1999.26.51 |
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Abstract | 症例は47歳の女性. 1997年に両ぶどう膜炎と診断された. 1年後に右腓腹筋内に腫瘤が出現し, 摘出標本の病理組織像は非乾酪性類上皮細胞肉芽腫であった. 縦隔・肺門リンパ節腫大, 気管支肺胞洗浄液中リンパ球増加, CD4/8上昇がみられ, 眼, 胸郭内病変を伴う腫瘤型筋サルコイドーシスと診断した. 腫瘤はMRIではT1, T2強調画像ともに高信号を呈し, ガドリニウムで増強された. ガリウムシンチグラフィーでは結節状の集積として認められた. その後, 7年の経過で筋腫瘤は徐々に増加し, 四肢筋全体に広がっていった. 初診時には正常であった血清アンギオテンシン変換酵素, リゾチームは7年後にはそれぞれ74.6IU/l, 46.0μg/mlまで上昇し, MRI上, 高信号域は下腿筋全体から上下肢に広がり, ガリウムシンチグラフィーでの取り込みも上下肢びまん性になった. しかし筋萎縮, 筋力低下はみられていない. 筋腫瘤型とミオパチー型の異同を考える上で貴重な症例と考え報告する. |
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AbstractList | 症例は47歳の女性. 1997年に両ぶどう膜炎と診断された. 1年後に右腓腹筋内に腫瘤が出現し, 摘出標本の病理組織像は非乾酪性類上皮細胞肉芽腫であった. 縦隔, 肺門リンパ節腫大, 気管支肺胞洗浄液中リンパ球増加, CD4/8上昇がみられ, 眼, 胸郭内病変を伴う腫瘤型筋サルコイドーシスと診断した. 腫瘤はMRIではT1, T2強調画像ともに高信号を呈し, ガドリニウムで増強された. ガリウムシンチグラフィーでは結節状の集積として認められた. その後, 7年の経過で筋腫瘤は徐々に増加し, 四肢筋全体に広がっていった. 初診時には正常であった血清アンギオテンシン変換酵素, リゾチームは7年後にはそれぞれ74.6IU/リットル, 46.0μg/mlまで上昇し, MRI上, 高信号域は下腿筋全体から上下肢に広がり, ガリウムシンチグラフィーでの取り込みも上下肢びまん性になった. しかし筋萎縮, 筋力低下はみられていない. 筋腫瘤型とミオパチー型の異同を考える上で貴重な症例と考え報告する. We present a 47-year-old woman who was diagnosed as having uveitis in 1997. A year later she found a palpable nodule in her right leg. Histological findings of the nodule revealed non-caseating epithelioid cell granulomas, compatible with muscular sarcoidosis. She also had mediastinal and hilar lymphadenopathy and lymphocytosis with an increase of CD4/8 ratio in bronchoalveolar lavage fluid. Magnetic resonance image (MRI) showed a nodular bright signal on T2 weighted images, when enhanced by gadrinium injection. Ga-67 citrate scintigraphy showed intensely increased nodular activity in the right leg. Palpable nodules slowly increased in number and developed in all the limb muscles over a period of seven years. Angiotensin-converting enzyme and lysozyme levels, which had been within normal ranges at initial examination, rose to 74.6IU/l and 46.0μg/ml, respectively. We observed diffuse accumulation in both upper and lower extremities by 67Ga-scintigraphy and numerous intramuscular nodules of high signal intensity by MRI of both legs. At that time, however, she did not complain of muscle weakness and atrophy. This case may indicate that nodular muscular sarcoidosis, even when spread extensively in the skeletal muscles, is unlikely to easily cause muscle weakness and atrophy. 症例は47歳の女性. 1997年に両ぶどう膜炎と診断された. 1年後に右腓腹筋内に腫瘤が出現し, 摘出標本の病理組織像は非乾酪性類上皮細胞肉芽腫であった. 縦隔・肺門リンパ節腫大, 気管支肺胞洗浄液中リンパ球増加, CD4/8上昇がみられ, 眼, 胸郭内病変を伴う腫瘤型筋サルコイドーシスと診断した. 腫瘤はMRIではT1, T2強調画像ともに高信号を呈し, ガドリニウムで増強された. ガリウムシンチグラフィーでは結節状の集積として認められた. その後, 7年の経過で筋腫瘤は徐々に増加し, 四肢筋全体に広がっていった. 初診時には正常であった血清アンギオテンシン変換酵素, リゾチームは7年後にはそれぞれ74.6IU/l, 46.0μg/mlまで上昇し, MRI上, 高信号域は下腿筋全体から上下肢に広がり, ガリウムシンチグラフィーでの取り込みも上下肢びまん性になった. しかし筋萎縮, 筋力低下はみられていない. 筋腫瘤型とミオパチー型の異同を考える上で貴重な症例と考え報告する. 症例は47歳の女性. 1997年に両ぶどう膜炎と診断された. 1年後に右腓腹筋内に腫瘤が出現し, 摘出標本の病理組織像は非乾酪性類上皮細胞肉芽腫であった. 縦隔・肺門リンパ節腫大, 気管支肺胞洗浄液中リンパ球増加, CD4/8上昇がみられ, 眼, 胸郭内病変を伴う腫瘤型筋サルコイドーシスと診断した. 腫瘤はMRIではT1, T2強調画像ともに高信号を呈し, ガドリニウムで増強された. ガリウムシンチグラフィーでは結節状の集積として認められた. その後, 7年の経過で筋腫瘤は徐々に増加し, 四肢筋全体に広がっていった. 初診時には正常であった血清アンギオテンシン変換酵素, リゾチームは7年後にはそれぞれ74.6IU/l, 46.0μg/mlまで上昇し, MRI上, 高信号域は下腿筋全体から上下肢に広がり, ガリウムシンチグラフィーでの取り込みも上下肢びまん性になった. しかし筋萎縮, 筋力低下はみられていない. 筋腫瘤型とミオパチー型の異同を考える上で貴重な症例と考え報告する. |
Author | 大久保, 俊之 安東, 優 竹中, 隆一 広重, 滋夫 宮崎, 英士 小野, 恵美子 西武, 孝浩 深見, 徹二朗 熊本, 俊秀 濡木, 真一 松野, 治 上野, 拓也 伊東, 猛雄 |
Author_FL | 伊東 猛雄 上野 拓也 竹中 隆一 松野 治 深見 徹二朗 大久保 俊之 西武 孝浩 宮崎 英士 小野 恵美子 Ando Masaru 広重 滋夫 濡木 真一 熊本 俊秀 |
Author_FL_xml | – sequence: 1 fullname: 西武 孝浩 – sequence: 2 fullname: 宮崎 英士 – sequence: 3 fullname: Ando Masaru – sequence: 4 fullname: 深見 徹二朗 – sequence: 5 fullname: 松野 治 – sequence: 6 fullname: 上野 拓也 – sequence: 7 fullname: 濡木 真一 – sequence: 8 fullname: 伊東 猛雄 – sequence: 9 fullname: 大久保 俊之 – sequence: 10 fullname: 竹中 隆一 – sequence: 11 fullname: 広重 滋夫 – sequence: 12 fullname: 小野 恵美子 – sequence: 13 fullname: 熊本 俊秀 |
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Copyright | 日本サルコイドーシス/肉芽腫性疾患学会 |
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CorporateAuthor | 国立病院機構別府医療センター呼吸器内科 大分大学医学部第三内科 |
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DOI | 10.14830/jssog1999.26.51 |
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DocumentTitleAlternate | Nodular Muscular Sarcoidosis Extending to All Limb Muscles |
DocumentTitle_FL | Nodular Muscular Sarcoidosis Extending to All Limb Muscles |
EISSN | 1884-6122 |
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ISSN | 1345-0565 |
IngestDate | Thu Jun 26 23:28:02 EDT 2025 Thu Jul 10 16:22:39 EDT 2025 Wed Sep 03 06:10:04 EDT 2025 |
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PublicationCentury | 2000 |
PublicationDate | 2006 |
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PublicationTitle | NIHON SARUKOIDOSHISU / NIKUGESHUSHIKKAN (The Japanese journal of sarcoidosis and other granulomatous disorders ) |
PublicationTitleAlternate | 日サ学誌 |
PublicationTitle_FL | 日サ学誌 NIHON SARUKOIDOSHISU / NIKUGESHUSHIKKAN (The Japanese journal of sarcoidosis and other granulomatous disorders ) サルコイドーシス/肉芽腫性疾患 サルコイドーシス/肉芽腫性疾患 |
PublicationYear | 2006 |
Publisher | 日本サルコイドーシス/肉芽腫性疾患学会 Japan Society of Sarcoidosis and other Granulomatous Disorders |
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References | 17) 栢沼勝彦, 宇尾野公義: 仮性筋肥大を呈した腫瘤型筋サルコイドーシスの1例 -コンピューター断層法および超音波断層法による骨格筋画像の比較-. 臨床神経 1987; 27: 760-766. 20) Kumamoto T, Yukishige K, Ito T, et al: Cellular distribution of proteolytic enzymes in the skeletal muscle of sarcoid myopathy. Acta Neuropathol 2002; 104: 38-44. 2) Myers GB, Gottlieb AM, Mattman PE, et al: Joint and skeletal muscle manifestations in sarcoidosis. Am J Med 1952; 12: 161-169. 8) 杉崎勝教, 安東, 優, 宮崎英士, 他: 筋サルコイドーシスにより両側手指関節の屈曲拘縮をきたした一例. 日サ会誌 2003; 23: 95-98. 4) Silverstein A, Siltzbach LE: Muscle involvement in sarcoidosis. Asymptomatic, myositis, and myopathy. Arch Neurol 1969; 21: 235-241. 3) Wallace SL, Lattes R, Malia JP, et al: Muscle involvement in Boeck's sarcoid. Ann Intern Med 1958; 48: 497-511. 5) Otake S: Sarcoidosis involving skeletal muscle: imaging findings and relative value of imaging procedures. AJR Am J Roentgenol 1994: 162; 369-375. 12) 沢部俊之, 松本哲郎, 宮崎英士, 他: 腫瘤型筋サルコイドーシスの7例. 日サ会誌 1996; 15: 50-51. 11) May DA, Disler DG, Jones EA, et al: Abnormal signal intensity in skeletal muscle at MR imaging: patterns, pearls and pitfalls. Radiographics 2000; 20: S295-S315. 10) Otake S, Imagumbai N, Suzuki M, et al: MR imaging of muscular sarcoidosis after steroid therapy. Eur Radiol 1998; 8: 1651-1653. 19) 櫃田 豊, 野上壮太郎, 池田敏和, 他: 腫瘤型筋サルコイドーシスの画像診断. 日胸 1994; 53: 936-943. 18) 南英五郎, 早原敏之, 高橋 茂, 他: 慢性ミオパチーを呈したサルコイドーシス. 神経内科 1986; 24: 584-589. 16) Suehiro S, Shiokawa S, Taniguchi S, et al: Gallium-67 scintigraphy in the diagnosis and management of chronic sarcoid myopathy. Clin Rheumatol 2003; 22: 146-148. 15) Gardner-Thorpe C: Muscle weakness due to sarcoid myopathy. Six case reports and an evaluation of steroid therapy. Neurology 1972; 22: 917-928. 14) Fayad F, Liote F, Berenbaum F, et al: Muscle involvement in sarcoidosis: a retrospective and followup studies. J Rheumatol 2006: 33: 98-103. 1) Hunninghake GW, Costabel U, Ando M, et al: ATS/ERS/WASOG statement on sarcoidosis. Sarcoidosis Vasc Diffuse Lung Dis 1999; 16: 149-173. 6) 立花暉夫: サルコイドーシスの全国臨床統計. 日本臨牀 1994; 52: 1508-1515. 7) 岡本幸大, 藤尾圭司, 梁瀬義章, 他: 両側手指屈曲拘縮を来たした筋サルコイドーシスの3例. 中部整災誌 2000; 43: 1507-1508. 9) Otake S, Banno T, Ohba S, et al: Muscular Sarcoidosis; findings at MR imaging. Radiology 1990: 176; 145-148. 13) 立花暉夫, 大森文夫, 上田英之助, 他: 肺外病変によるサルコイドーシス生活不自由症例の臨床的検討. 日サ会誌 1998; 8: 143-144. |
References_xml | – reference: 1) Hunninghake GW, Costabel U, Ando M, et al: ATS/ERS/WASOG statement on sarcoidosis. Sarcoidosis Vasc Diffuse Lung Dis 1999; 16: 149-173. – reference: 4) Silverstein A, Siltzbach LE: Muscle involvement in sarcoidosis. Asymptomatic, myositis, and myopathy. Arch Neurol 1969; 21: 235-241. – reference: 20) Kumamoto T, Yukishige K, Ito T, et al: Cellular distribution of proteolytic enzymes in the skeletal muscle of sarcoid myopathy. Acta Neuropathol 2002; 104: 38-44. – reference: 18) 南英五郎, 早原敏之, 高橋 茂, 他: 慢性ミオパチーを呈したサルコイドーシス. 神経内科 1986; 24: 584-589. – reference: 12) 沢部俊之, 松本哲郎, 宮崎英士, 他: 腫瘤型筋サルコイドーシスの7例. 日サ会誌 1996; 15: 50-51. – reference: 14) Fayad F, Liote F, Berenbaum F, et al: Muscle involvement in sarcoidosis: a retrospective and followup studies. J Rheumatol 2006: 33: 98-103. – reference: 19) 櫃田 豊, 野上壮太郎, 池田敏和, 他: 腫瘤型筋サルコイドーシスの画像診断. 日胸 1994; 53: 936-943. – reference: 16) Suehiro S, Shiokawa S, Taniguchi S, et al: Gallium-67 scintigraphy in the diagnosis and management of chronic sarcoid myopathy. Clin Rheumatol 2003; 22: 146-148. – reference: 8) 杉崎勝教, 安東, 優, 宮崎英士, 他: 筋サルコイドーシスにより両側手指関節の屈曲拘縮をきたした一例. 日サ会誌 2003; 23: 95-98. – reference: 15) Gardner-Thorpe C: Muscle weakness due to sarcoid myopathy. Six case reports and an evaluation of steroid therapy. Neurology 1972; 22: 917-928. – reference: 17) 栢沼勝彦, 宇尾野公義: 仮性筋肥大を呈した腫瘤型筋サルコイドーシスの1例 -コンピューター断層法および超音波断層法による骨格筋画像の比較-. 臨床神経 1987; 27: 760-766. – reference: 10) Otake S, Imagumbai N, Suzuki M, et al: MR imaging of muscular sarcoidosis after steroid therapy. Eur Radiol 1998; 8: 1651-1653. – reference: 11) May DA, Disler DG, Jones EA, et al: Abnormal signal intensity in skeletal muscle at MR imaging: patterns, pearls and pitfalls. Radiographics 2000; 20: S295-S315. – reference: 2) Myers GB, Gottlieb AM, Mattman PE, et al: Joint and skeletal muscle manifestations in sarcoidosis. Am J Med 1952; 12: 161-169. – reference: 3) Wallace SL, Lattes R, Malia JP, et al: Muscle involvement in Boeck's sarcoid. Ann Intern Med 1958; 48: 497-511. – reference: 7) 岡本幸大, 藤尾圭司, 梁瀬義章, 他: 両側手指屈曲拘縮を来たした筋サルコイドーシスの3例. 中部整災誌 2000; 43: 1507-1508. – reference: 13) 立花暉夫, 大森文夫, 上田英之助, 他: 肺外病変によるサルコイドーシス生活不自由症例の臨床的検討. 日サ会誌 1998; 8: 143-144. – reference: 5) Otake S: Sarcoidosis involving skeletal muscle: imaging findings and relative value of imaging procedures. AJR Am J Roentgenol 1994: 162; 369-375. – reference: 6) 立花暉夫: サルコイドーシスの全国臨床統計. 日本臨牀 1994; 52: 1508-1515. – reference: 9) Otake S, Banno T, Ohba S, et al: Muscular Sarcoidosis; findings at MR imaging. Radiology 1990: 176; 145-148. |
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SourceID | nii medicalonline jstage |
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SubjectTerms | Gallium-scintigraphy Magnetic resonance image (MRI) Nodular muscular sarcoidosis ガリウムシンチグラフィー 腫瘤型筋サルコイドーシス |
Title | 四肢筋に広範に進展した腫瘤型筋サルコイドーシス |
URI | https://www.jstage.jst.go.jp/article/jssog1999/26/1/26_1_51/_article/-char/ja http://mol.medicalonline.jp/library/journal/download?GoodsID=ch0sarco/2006/002601/009&name=0051-0056j https://cir.nii.ac.jp/crid/1390282680157800192 |
Volume | 26 |
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ispartofPNX | サルコイドーシス/肉芽腫性疾患, 2006/10/01, Vol.26(1), pp.51-56 |
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