腰部リンパ管奇形が出生前に増大し，嚢胞内出血から慢性貧血に至った一例
胎児リンパ管奇形は，全身のリンパ組織に生じる良性の先天的形成異常である．胎内で稀な発生部位である腰部リンパ管奇形が徐々に増大し，嚢胞内出血により慢性貧血に至った一例を経験したので報告する．症例は27歳初産婦．妊娠28週に初めて胎児の腰部腫瘤を指摘され，受診となった．超音波検査所見および骨盤MRI所見より，リンパ管奇形を疑った．腫瘤は徐々に増大し，妊娠38週6日に選択的帝王切開術を施行した．出生直後の採血にてHb8.0g/dLと腰部腫瘤内への出血に伴う貧血を認め，輸血を行った．出生後も腫瘤は増大し，腫瘤切除術を施行し，リンパ管奇形の診断に至った．胎児期に嚢胞の増大を認めるリンパ管奇形は，貧血や出...
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| Published in | 日本周産期・新生児医学会雑誌 Vol. 58; no. 2; pp. 300 - 305 |
|---|---|
| Main Authors | , , , , , |
| Format | Journal Article |
| Language | Japanese |
| Published |
一般社団法人 日本周産期・新生児医学会
2022
|
| Subjects | |
| Online Access | Get full text |
| ISSN | 1348-964X 2435-4996 |
| DOI | 10.34456/jjspnm.58.2_300 |
Cover
| Abstract | 胎児リンパ管奇形は，全身のリンパ組織に生じる良性の先天的形成異常である．胎内で稀な発生部位である腰部リンパ管奇形が徐々に増大し，嚢胞内出血により慢性貧血に至った一例を経験したので報告する．症例は27歳初産婦．妊娠28週に初めて胎児の腰部腫瘤を指摘され，受診となった．超音波検査所見および骨盤MRI所見より，リンパ管奇形を疑った．腫瘤は徐々に増大し，妊娠38週6日に選択的帝王切開術を施行した．出生直後の採血にてHb8.0g/dLと腰部腫瘤内への出血に伴う貧血を認め，輸血を行った．出生後も腫瘤は増大し，腫瘤切除術を施行し，リンパ管奇形の診断に至った．胎児期に嚢胞の増大を認めるリンパ管奇形は，貧血や出生後の感染の可能性を考慮し，超音波検査やMRIにより嚢胞内出血の有無や貧血の進行を経時的に評価しながら，娩出時期や娩出方法を慎重に検討する必要がある． |
|---|---|
| AbstractList | 胎児リンパ管奇形は，全身のリンパ組織に生じる良性の先天的形成異常である．胎内で稀な発生部位である腰部リンパ管奇形が徐々に増大し，嚢胞内出血により慢性貧血に至った一例を経験したので報告する．症例は27歳初産婦．妊娠28週に初めて胎児の腰部腫瘤を指摘され，受診となった．超音波検査所見および骨盤MRI所見より，リンパ管奇形を疑った．腫瘤は徐々に増大し，妊娠38週6日に選択的帝王切開術を施行した．出生直後の採血にてHb8.0g/dLと腰部腫瘤内への出血に伴う貧血を認め，輸血を行った．出生後も腫瘤は増大し，腫瘤切除術を施行し，リンパ管奇形の診断に至った．胎児期に嚢胞の増大を認めるリンパ管奇形は，貧血や出生後の感染の可能性を考慮し，超音波検査やMRIにより嚢胞内出血の有無や貧血の進行を経時的に評価しながら，娩出時期や娩出方法を慎重に検討する必要がある． |
| Author | 川﨑, 薫 川道, 彩夏 最上, 晴太 近藤, 英治 森内, 芳 万代, 昌紀 |
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| Copyright | 2022 日本周産期・新生児医学会 |
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| DOI | 10.34456/jjspnm.58.2_300 |
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| EISSN | 2435-4996 |
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| Issue | 2 |
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| PublicationDecade | 2020 |
| PublicationTitle | 日本周産期・新生児医学会雑誌 |
| PublicationYear | 2022 |
| Publisher | 一般社団法人 日本周産期・新生児医学会 |
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| References | 2) Moukaddam H, Pollak J, Haims AH：MRI characteristics and classification of peripheral vascular malformations and tumors. Skeletal Radiology 2008；38（6）：535-47 7) Oliver ER, Coleman BG, DeBari SE, et al.：Fetal Lymphatic Malformations：More Variable Than We Think? J Ultrasound Med 2017；36（5）：1051-8 11) Tongsong T, Luewan S, Khorana J, et al.：Natural Course of Fetal Axillary Lymphangioma Based on Prenatal Ultrasound Studies. J Ultrasound Med 2018；37：1273-81 1) 血管腫・血管奇形・リンパ管奇形診療ガイドライン2017 <https://issvaa.jp/%e3%82%ac%e3%82%a4%e3%83%89%e3%83%a9%e3%82%a4%e3%83%b3/>（取得日2021年12月1日） 5) Chen YN, Chen CP, Lin CJ, et al.：Prenatal Ultrasound Evaluation and Outcome of Pregnancy with Fetal Cystic Hygromas and Lymphangiomas. Journal of Medical Ultrasound 2017；25（1）：12-5 6) Furue A, Mochizuki J, Onishi Y, et al.：Ultrasonic findings of fetal axillary lymphangioma with intralesional hemorrhage. Journal of Medical Ultrasonics 2016；43（2）：285-9 9) Tseng JJ, Chou MM, Ho ES：Fetal axillary hemangiolymphangioma with secondary intralesional bleeding：serial ultrasound findings. Ultrasound Obstet Gynecol 2002；19：403-6 4) Ousmane T, Mamadou FP, Sitor SI et al.：Splenic lymphangioma. Int J Surg Case Rep 2019；62：40-2 10) Farnaghi S, Kothari A：The value of early recognition of fetal lymphangioma. Australas J Ultrasound Med 2013 Aug；16（3）：147-52 8) Kaufman GE, D’Alton ME, Crombleholme TM：Decompression of fetal axillary lymphangioma to prevent dystocia. Fetal Diagn Ther 1996；11（3）：218-20 3) Lepre L, Costa G, Baldini D, et al.：Emergency presentation of cystic lymphangioma of the colon：A case report and literature review. Int J Surg Case Rep 2016；24：162-5 |
| References_xml | – reference: 1) 血管腫・血管奇形・リンパ管奇形診療ガイドライン2017 <https://issvaa.jp/%e3%82%ac%e3%82%a4%e3%83%89%e3%83%a9%e3%82%a4%e3%83%b3/>（取得日2021年12月1日） – reference: 6) Furue A, Mochizuki J, Onishi Y, et al.：Ultrasonic findings of fetal axillary lymphangioma with intralesional hemorrhage. Journal of Medical Ultrasonics 2016；43（2）：285-9 – reference: 9) Tseng JJ, Chou MM, Ho ES：Fetal axillary hemangiolymphangioma with secondary intralesional bleeding：serial ultrasound findings. Ultrasound Obstet Gynecol 2002；19：403-6 – reference: 7) Oliver ER, Coleman BG, DeBari SE, et al.：Fetal Lymphatic Malformations：More Variable Than We Think? J Ultrasound Med 2017；36（5）：1051-8 – reference: 11) Tongsong T, Luewan S, Khorana J, et al.：Natural Course of Fetal Axillary Lymphangioma Based on Prenatal Ultrasound Studies. J Ultrasound Med 2018；37：1273-81 – reference: 8) Kaufman GE, D’Alton ME, Crombleholme TM：Decompression of fetal axillary lymphangioma to prevent dystocia. Fetal Diagn Ther 1996；11（3）：218-20 – reference: 10) Farnaghi S, Kothari A：The value of early recognition of fetal lymphangioma. Australas J Ultrasound Med 2013 Aug；16（3）：147-52 – reference: 2) Moukaddam H, Pollak J, Haims AH：MRI characteristics and classification of peripheral vascular malformations and tumors. Skeletal Radiology 2008；38（6）：535-47 – reference: 4) Ousmane T, Mamadou FP, Sitor SI et al.：Splenic lymphangioma. Int J Surg Case Rep 2019；62：40-2 – reference: 3) Lepre L, Costa G, Baldini D, et al.：Emergency presentation of cystic lymphangioma of the colon：A case report and literature review. Int J Surg Case Rep 2016；24：162-5 – reference: 5) Chen YN, Chen CP, Lin CJ, et al.：Prenatal Ultrasound Evaluation and Outcome of Pregnancy with Fetal Cystic Hygromas and Lymphangiomas. Journal of Medical Ultrasound 2017；25（1）：12-5 |
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| SourceID | jstage |
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| SubjectTerms | intracystic hemorrhage lumbar lymphangioma lymphatic malformation prenatal diagnosis severe anemia |
| Title | 腰部リンパ管奇形が出生前に増大し，嚢胞内出血から慢性貧血に至った一例 |
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| ispartofPNX | 日本周産期・新生児医学会雑誌, 2022, Vol.58(2), pp.300-305 |
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