増悪時にE抗原及びc抗原の著しい減弱を認めた骨髄異形成症候群の1例
我々は，骨髄異形成症候群（myelodysplastic syndrome：MDS）の増悪時にE抗原及びc抗原が著しく減弱し，抗E及び抗c自己抗体検出時の直接抗グロブリン試験（DAT）が陰性になる症例を経験した． 79歳女性．2010年3月に汎血球減少症の精査・加療目的で入院となった．骨髄所見は異形成を伴った赤芽球が優位でMDS（RAEB-1）と診断された．初診時の血液型はB型RhD陽性，不規則抗体は間接抗グロブリン法（IAT）陰性であった．初診時より55病日にIATが陽性となり抗Eを検出したが，DATは陰性であった．同時に実施したRhフェノタイプ検査ではE抗原が（w+mf），c抗原が（w+m...
Saved in:
| Published in | 日本輸血細胞治療学会誌 Vol. 59; no. 6; pp. 813 - 818 |
|---|---|
| Main Authors | , , , , , , , , , , |
| Format | Journal Article |
| Language | Japanese |
| Published |
一般社団法人 日本輸血・細胞治療学会
2013
日本輸血・細胞治療学会 |
| Subjects | |
| Online Access | Get full text |
| ISSN | 1881-3011 1883-0625 |
| DOI | 10.3925/jjtc.59.813 |
Cover
| Abstract | 我々は，骨髄異形成症候群（myelodysplastic syndrome：MDS）の増悪時にE抗原及びc抗原が著しく減弱し，抗E及び抗c自己抗体検出時の直接抗グロブリン試験（DAT）が陰性になる症例を経験した． 79歳女性．2010年3月に汎血球減少症の精査・加療目的で入院となった．骨髄所見は異形成を伴った赤芽球が優位でMDS（RAEB-1）と診断された．初診時の血液型はB型RhD陽性，不規則抗体は間接抗グロブリン法（IAT）陰性であった．初診時より55病日にIATが陽性となり抗Eを検出したが，DATは陰性であった．同時に実施したRhフェノタイプ検査ではE抗原が（w+mf），c抗原が（w+mf）と極めて弱い反応を示していた．その後，抗cも検出された．骨髄細胞を用いたG-banding法の結果，種々の染色体異常を認めたが第1染色体短腕に異常は認められなかった．また，PCR-SSP法を用いたRHCE遺伝子解析の結果，55病日の検体においてC，c，E，eの増幅が認められ，R1R2（CcDEe）と判定された． 本症例はMDSの増悪に伴ってE抗原およびc抗原に著しい減弱が認められた． |
|---|---|
| AbstractList | 我々は, 骨髄異形成症候群(myelodysplastic syndrome:MDS)の増悪時にE抗原及びc抗原が著しく減弱し, 抗E及び抗c自己抗体検出時の直接抗グロブリン試験(DAT)が陰性になる症例を経験した. 79歳女性. 2010年3月に汎血球減少症の精査・加療目的で入院となった. 骨髄所見は異形成を伴った赤芽球が優位でMDS(RAEB-1)と診断された. 初診時の血液型はB型RhD陽性, 不規則抗体は間接抗グロブリン法(IAT)陰性であった. 初診時より55病日にIATが陽性となり抗Eを検出したが, DATは陰性であった. 同時に実施したRhフェノタイプ検査ではE抗原が(w+mf), c抗原が(w+mf)と極めて弱い反応を示していた. その後, 抗cも検出された. 骨髄細胞を用いたG-banding法の結果, 種々の染色体異常を認めたが第1染色体短腕に異常は認められなかった. また, PCR-SSP法を用いたRHCE遺伝子解析の結果, 55病日の検体においてC, c, E, eの増幅が認められ, R1R2(CcDEe)と判定された. 本症例はMDSの増悪に伴ってE抗原およびc抗原に著しい減弱が認められた. 我々は，骨髄異形成症候群（myelodysplastic syndrome：MDS）の増悪時にE抗原及びc抗原が著しく減弱し，抗E及び抗c自己抗体検出時の直接抗グロブリン試験（DAT）が陰性になる症例を経験した． 79歳女性．2010年3月に汎血球減少症の精査・加療目的で入院となった．骨髄所見は異形成を伴った赤芽球が優位でMDS（RAEB-1）と診断された．初診時の血液型はB型RhD陽性，不規則抗体は間接抗グロブリン法（IAT）陰性であった．初診時より55病日にIATが陽性となり抗Eを検出したが，DATは陰性であった．同時に実施したRhフェノタイプ検査ではE抗原が（w+mf），c抗原が（w+mf）と極めて弱い反応を示していた．その後，抗cも検出された．骨髄細胞を用いたG-banding法の結果，種々の染色体異常を認めたが第1染色体短腕に異常は認められなかった．また，PCR-SSP法を用いたRHCE遺伝子解析の結果，55病日の検体においてC，c，E，eの増幅が認められ，R1R2（CcDEe）と判定された． 本症例はMDSの増悪に伴ってE抗原およびc抗原に著しい減弱が認められた． |
| Author | 金子, 強 笠井, 英利 藤原, 孝記 前島, 理恵子 永友, ひとみ 難波, 宏美 蟹井, はるか 脇本, 信博 白藤, 尚毅 大曽根, 和子 冨山, 秀和 |
| Author_xml | – sequence: 1 fullname: 蟹井, はるか organization: 帝京大学医学部附属病院輸血・細胞治療センター – sequence: 1 fullname: 大曽根, 和子 organization: 帝京大学医学部附属病院輸血・細胞治療センター – sequence: 1 fullname: 前島, 理恵子 organization: 帝京大学医学部附属病院輸血・細胞治療センター – sequence: 1 fullname: 難波, 宏美 organization: 帝京大学医学部附属病院輸血・細胞治療センター – sequence: 1 fullname: 笠井, 英利 organization: 帝京大学医学部附属病院輸血・細胞治療センター – sequence: 1 fullname: 白藤, 尚毅 organization: 帝京大学医学部血液内科 – sequence: 1 fullname: 藤原, 孝記 organization: 帝京大学医学部附属病院輸血・細胞治療センター – sequence: 1 fullname: 冨山, 秀和 organization: 帝京大学医学部附属病院輸血・細胞治療センター – sequence: 1 fullname: 脇本, 信博 organization: 帝京大学医学部附属病院輸血・細胞治療センター – sequence: 1 fullname: 永友, ひとみ organization: 帝京大学医学部附属病院輸血・細胞治療センター – sequence: 1 fullname: 金子, 強 organization: 帝京大学医学部附属病院輸血・細胞治療センター |
| BookMark | eNo1kM1Kw0AUhQdRsP6sfI7UmUxnMrMRRLQKghtdyjCdTDQhTSWtC3emFJSKvyChuCgUF9KCKG5cqC8Tk-pbmFqFyz33cDnfhTsDJoNaoAFYQLCIuUkWPa-hioQXGcIToIAYwwakJpn8nZGBIULTYL5edysQQs6wBc0C2E17cdbsZ51mEg1Ws3acXnTTy3YSvaixSaLHr-s4ifJqZa936dtz0rz56p8nzSiJut_9h-9Ba3j7lL73stOrYXySHneGH_d5Cn1-nM2BKUf6dT3_p7NgZ211e2Xd2Nwqb6wsbxoeJiXTkKpCOFKcm8q2TUSpbWMLQQyJzRxUsjjVjlYVahGoGZfEQQ6lmFIKZcnC3MGzoDzmVrXtKunXAt8NtPBqh2GQ3xVKkUaotC9MiLCAkHBIcykJyEaeIWYiRhEjOWlpTPLqDbmnxUHoVmV4JGTYcJWfI_MnC8IFHbVR-H-h9mUoPIl_AGpFlXo |
| ContentType | Journal Article |
| Copyright | 2013 日本輸血・細胞治療学会 |
| Copyright_xml | – notice: 2013 日本輸血・細胞治療学会 |
| CorporateAuthor | 帝京大学医学部附属病院輸血・細胞治療センター 帝京大学医学部血液内科 |
| CorporateAuthor_xml | – name: 帝京大学医学部附属病院輸血・細胞治療センター – name: 帝京大学医学部血液内科 |
| DOI | 10.3925/jjtc.59.813 |
| DatabaseTitleList | |
| DeliveryMethod | fulltext_linktorsrc |
| EISSN | 1883-0625 |
| EndPage | 818 |
| ExternalDocumentID | cc5trcel_2013_005906_004_0813_08182186185 article_jjtc_59_6_59_813_article_char_ja |
| GroupedDBID | 2WC 5GY ABJNI ALMA_UNASSIGNED_HOLDINGS JSF KQ8 MOJWN RJT |
| ID | FETCH-LOGICAL-j3542-acb591c992cdd2166dd3710305d8f14796efecb6750e89a5f1f6636660a4739f3 |
| ISSN | 1881-3011 |
| IngestDate | Thu Jul 10 16:22:06 EDT 2025 Wed Sep 03 06:30:26 EDT 2025 |
| IsDoiOpenAccess | true |
| IsOpenAccess | true |
| IsPeerReviewed | false |
| IsScholarly | false |
| Issue | 6 |
| Language | Japanese |
| LinkModel | OpenURL |
| MergedId | FETCHMERGED-LOGICAL-j3542-acb591c992cdd2166dd3710305d8f14796efecb6750e89a5f1f6636660a4739f3 |
| OpenAccessLink | https://www.jstage.jst.go.jp/article/jjtc/59/6/59_813/_article/-char/ja |
| PageCount | 6 |
| ParticipantIDs | medicalonline_journals_cc5trcel_2013_005906_004_0813_08182186185 jstage_primary_article_jjtc_59_6_59_813_article_char_ja |
| PublicationCentury | 2000 |
| PublicationDate | 20130000 |
| PublicationDateYYYYMMDD | 2013-01-01 |
| PublicationDate_xml | – year: 2013 text: 20130000 |
| PublicationDecade | 2010 |
| PublicationTitle | 日本輸血細胞治療学会誌 |
| PublicationTitleAlternate | 日輸細治会誌 |
| PublicationYear | 2013 |
| Publisher | 一般社団法人 日本輸血・細胞治療学会 日本輸血・細胞治療学会 |
| Publisher_xml | – name: 一般社団法人 日本輸血・細胞治療学会 – name: 日本輸血・細胞治療学会 |
| References | 9) Rosenfeld C, List A: A hypothesis for the pathogenesis of myelodysplastic syndromes: implications for new therapies. Leukemia, 14: 2-8, 2000. 11) Bianco T, Farmer BJ, Sage RE, et al: Loss of red cell A, B, and H antigens is frequent in myeloid malignancies. Blood, 97: 3633-3639, 2001. 12) Bianco-Mitto T, Hussey Dj, Day TK, et al: DNA methylation of the ABO promoter underlies loss of ABO allelic expression in a significant proportion of leukemic patients. PLoS One, 4: e4788, 2009. 13) Murdock A, Assip D, Hue-Roye K, et al: RHD deletion in a patient with chronic myeloid leukemia. Immunohematology, 24: 160-164, 2008. 14) Körmöczi GF, Dauber EM, Haas OA, et al: Mosaicism due to myeloid lineage restricted loss of heterozygosity as cause of spontaneous Rh phenotype splitting. Blood, 110: 2148-2157, 2007. 5) Majsky A: Some cases of leukemia with modification of the D(Rh0)-receptor. Neoplasma, 14: 335-344, 1967. 6) Miyosi O, Yabe R, Wakui K, et al: Two Cases of Mosaic RhD Blood-Group Phenotypes and Paternal Isodisomy for Chromosome 1. American Journl of Medical Genetics, 104: 250-256, 2001. 2) 西村要子, 松尾裕子, 島村直子, 他: 白血病による血液型変異の2症例. 衛生検査, 32 (6): 838-842, 1985. 10) 鈴木由美, 益満 薫, 中尾 勉, 他: 抗e自己抗体が認められた骨髄異形性症候群の1例. 日本輸血学会雑誌, 40 (6): 1073, 1994. 3) 藤田敦子, 藤澤 信, 大島理加, 他: 初診時ABO血液型がオモテ, ウラ不一致を示した急性骨髄性白血病. 臨床血液, 49 (1): 51-54, 2008. 8) Okutsu M, Ohto H, Yasuda H, et al: Increased detection of clinically significant antibodies and decreased incidence of delayed haemolytic transfusion reaction with the indirect antiglobulin test potentiaed by polyetgylene glycol compared to albumin: a Japanese study. Blood Transfus, 9: 311-319, 2011. 1) 浅井隆善, 伊藤国明, 杉浦ゆり, 他: 経過中に血液型A抗原, H抗原が消失した急性骨髄芽球性白血病の1例. 臨床血液, 24 (7): 881-886, 1983. 4) Cooper B, Tishler PV, Atkins L, et al: Loss of Rh antigen associated with acquired Rh antibodies and a chromosome translocation in a patient with myeloid metaplasia. Blood, 54: 642-647, 1979. 15) Mertens G, Gielis M, Muylle L, et al: Loss of D and C expression in chronic myelomonocytic leukemia. Transfusion, 37: 880-881, 1997. 7) Gassner C, Schmarda A, Kilga-Nogler S, et al: RHD/CE typing by polymerase chain reaction using sequence-specific primer. Transfusion, 37: 1020-1026, 1997. |
| References_xml | – reference: 15) Mertens G, Gielis M, Muylle L, et al: Loss of D and C expression in chronic myelomonocytic leukemia. Transfusion, 37: 880-881, 1997. – reference: 9) Rosenfeld C, List A: A hypothesis for the pathogenesis of myelodysplastic syndromes: implications for new therapies. Leukemia, 14: 2-8, 2000. – reference: 11) Bianco T, Farmer BJ, Sage RE, et al: Loss of red cell A, B, and H antigens is frequent in myeloid malignancies. Blood, 97: 3633-3639, 2001. – reference: 5) Majsky A: Some cases of leukemia with modification of the D(Rh0)-receptor. Neoplasma, 14: 335-344, 1967. – reference: 14) Körmöczi GF, Dauber EM, Haas OA, et al: Mosaicism due to myeloid lineage restricted loss of heterozygosity as cause of spontaneous Rh phenotype splitting. Blood, 110: 2148-2157, 2007. – reference: 6) Miyosi O, Yabe R, Wakui K, et al: Two Cases of Mosaic RhD Blood-Group Phenotypes and Paternal Isodisomy for Chromosome 1. American Journl of Medical Genetics, 104: 250-256, 2001. – reference: 1) 浅井隆善, 伊藤国明, 杉浦ゆり, 他: 経過中に血液型A抗原, H抗原が消失した急性骨髄芽球性白血病の1例. 臨床血液, 24 (7): 881-886, 1983. – reference: 7) Gassner C, Schmarda A, Kilga-Nogler S, et al: RHD/CE typing by polymerase chain reaction using sequence-specific primer. Transfusion, 37: 1020-1026, 1997. – reference: 13) Murdock A, Assip D, Hue-Roye K, et al: RHD deletion in a patient with chronic myeloid leukemia. Immunohematology, 24: 160-164, 2008. – reference: 12) Bianco-Mitto T, Hussey Dj, Day TK, et al: DNA methylation of the ABO promoter underlies loss of ABO allelic expression in a significant proportion of leukemic patients. PLoS One, 4: e4788, 2009. – reference: 10) 鈴木由美, 益満 薫, 中尾 勉, 他: 抗e自己抗体が認められた骨髄異形性症候群の1例. 日本輸血学会雑誌, 40 (6): 1073, 1994. – reference: 2) 西村要子, 松尾裕子, 島村直子, 他: 白血病による血液型変異の2症例. 衛生検査, 32 (6): 838-842, 1985. – reference: 4) Cooper B, Tishler PV, Atkins L, et al: Loss of Rh antigen associated with acquired Rh antibodies and a chromosome translocation in a patient with myeloid metaplasia. Blood, 54: 642-647, 1979. – reference: 3) 藤田敦子, 藤澤 信, 大島理加, 他: 初診時ABO血液型がオモテ, ウラ不一致を示した急性骨髄性白血病. 臨床血液, 49 (1): 51-54, 2008. – reference: 8) Okutsu M, Ohto H, Yasuda H, et al: Increased detection of clinically significant antibodies and decreased incidence of delayed haemolytic transfusion reaction with the indirect antiglobulin test potentiaed by polyetgylene glycol compared to albumin: a Japanese study. Blood Transfus, 9: 311-319, 2011. |
| SSID | ssib000983702 ssib002484656 ssj0066716 ssib002483747 ssib055376866 ssib058493956 |
| Score | 1.564963 |
| Snippet | 我々は，骨髄異形成症候群（myelodysplastic syndrome：MDS）の増悪時にE抗原及びc抗原が著しく減弱し，抗E及び抗c自己抗体検出時の直接抗グロブリン試験（DAT）が陰性になる症例を経験した．... 我々は, 骨髄異形成症候群(myelodysplastic syndrome:MDS)の増悪時にE抗原及びc抗原が著しく減弱し, 抗E及び抗c自己抗体検出時の直接抗グロブリン試験(DAT)が陰性になる症例を経験した. 79歳女性. 2010年3月に汎血球減少症の精査・加療目的で入院となった.... |
| SourceID | medicalonline jstage |
| SourceType | Publisher |
| StartPage | 813 |
| SubjectTerms | c抗原 E抗原 抗原発現低下 自己抗体 骨髄異形成症候群 |
| Title | 増悪時にE抗原及びc抗原の著しい減弱を認めた骨髄異形成症候群の1例 |
| URI | https://www.jstage.jst.go.jp/article/jjtc/59/6/59_813/_article/-char/ja http://mol.medicalonline.jp/en/journal/download?GoodsID=cc5trcel/2013/005906/004&name=0813-0818j |
| Volume | 59 |
| hasFullText | 1 |
| inHoldings | 1 |
| isFullTextHit | |
| isPrint | |
| ispartofPNX | 日本輸血細胞治療学会誌, 2013, Vol.59(6), pp.813-818 |
| link | http://utb.summon.serialssolutions.com/2.0.0/link/0/eLvHCXMwnV3Na9RAFA-lXgQRRcX6RQ_OSbbmayYzN2e2WYqiILTQi4TdSQIuWEW3F0_uUlAqfoKU4qFQPEgLonjxoP1n1t22_4XvzSTbVHtohSXMzsx7897vJZn3kswbx7ma-yG4-blbS9M8q4Wi6ddE4DVrLR7CpaWDgGlcjXz7DpuZC2_O0_mx8dXKV0uLndaUfnrgupL_sSrUgV1xlewRLDtiChVQBvvCESwMx0PZmMSUSJ-IiMSMcJ9IiQUhsBwH4CQSqWLTJk0nSnhMRMMUGlhpO6lAH9TJMgB6ToRnmkzNqMBDpFLQqpBK1YnyTBNI5CMViMOnixruleTAWWCT5KagDJ-ICODgGj7TqBPKA5xd0xQRbgVzUTmoAa1kOJIQWIdYxVXV1TZQRERSU6gTWUeZUEpuhPOQHfIKzcCc8IAIg5byiVJmYIskgAwyMTNKnQhZ6jZ6wGwgahAlTBeJusCZW8rXKCFQJXBqj5CiItIYEGAE3aEgXWRlOFCEktcLGYRbJeTCwAuIBUQx2z9CyDgz8IFh6QGEAgeSgVE0QKiLgcDScFJYcHlcfRpkl_GaK9coyA1yHA2EoEaoAp5ndB9nAMGioeS1w9kiQBNY5I9ulMrsyjk-7Cxm16ysw-1F7Or3ckouksTf_2d-5YXGhatmp-6_vQBw-TFhSrvd0VMUbholzb606sVFm2CvhIqE4QG6JmUDrnpM2hB6HfOjyMOvhW_drUQuArNGVT5IwJ0Zqpn5Ql7NREgxaxLfi5zA7ReBwHbrNDIWmV2aRwjZpcSoyfWKHuAmtyFoxGwgJx7YF7k2oU7FJ5495ZwsgtlJaXU57Yy1m2ece4P1lWFvY7ja63c34-HyyuD12uDNcr_7Xds__e6XnXcr_S78loY_Pg5-fuv33u9svOr3uv3u2u7G593Npe0PXwe_1ocv3m6vPB88W93e-gRU3u-tl2eduUY8W5-pFZu41NoBDf1aU7eo8LQQvk5T32MsTYMI9zakKc-9MBIsyzPdYhC5ZFw0ae7lEAQxxtxmGAUiD8454wsPF7LzzqRmGY2YyMDrzsNMZ1y3Upa1cqHBiYhYa8KJLDrJI5upJzmskSecG_vgTIqb_JNEa9rBd6gJXmyJWaqP3wGHiYtsMB8obuoHQc-F_x78onPcN3vs4HPdS8545_FidhkinU7rijnn_gBnLQ_E |
| linkProvider | Colorado Alliance of Research Libraries |
| openUrl | ctx_ver=Z39.88-2004&ctx_enc=info%3Aofi%2Fenc%3AUTF-8&rfr_id=info%3Asid%2Fsummon.serialssolutions.com&rft_val_fmt=info%3Aofi%2Ffmt%3Akev%3Amtx%3Ajournal&rft.genre=article&rft.atitle=%E5%A2%97%E6%82%AA%E6%99%82%E3%81%ABE%E6%8A%97%E5%8E%9F%E5%8F%8A%E3%81%B3c%E6%8A%97%E5%8E%9F%E3%81%AE%E8%91%97%E3%81%97%E3%81%84%E6%B8%9B%E5%BC%B1%E3%82%92%E8%AA%8D%E3%82%81%E3%81%9F%E9%AA%A8%E9%AB%84%E7%95%B0%E5%BD%A2%E6%88%90%E7%97%87%E5%80%99%E7%BE%A4%E3%81%AE1%E4%BE%8B&rft.jtitle=%E6%97%A5%E6%9C%AC%E8%BC%B8%E8%A1%80%E7%B4%B0%E8%83%9E%E6%B2%BB%E7%99%82%E5%AD%A6%E4%BC%9A%E8%AA%8C&rft.au=%E8%9F%B9%E4%BA%95%2C+%E3%81%AF%E3%82%8B%E3%81%8B&rft.au=%E5%A4%A7%E6%9B%BD%E6%A0%B9%2C+%E5%92%8C%E5%AD%90&rft.au=%E5%89%8D%E5%B3%B6%2C+%E7%90%86%E6%81%B5%E5%AD%90&rft.au=%E9%9B%A3%E6%B3%A2%2C+%E5%AE%8F%E7%BE%8E&rft.date=2013&rft.pub=%E4%B8%80%E8%88%AC%E7%A4%BE%E5%9B%A3%E6%B3%95%E4%BA%BA+%E6%97%A5%E6%9C%AC%E8%BC%B8%E8%A1%80%E3%83%BB%E7%B4%B0%E8%83%9E%E6%B2%BB%E7%99%82%E5%AD%A6%E4%BC%9A&rft.issn=1881-3011&rft.eissn=1883-0625&rft.volume=59&rft.issue=6&rft.spage=813&rft.epage=818&rft_id=info:doi/10.3925%2Fjjtc.59.813&rft.externalDocID=article_jjtc_59_6_59_813_article_char_ja |
| thumbnail_l | http://covers-cdn.summon.serialssolutions.com/index.aspx?isbn=/lc.gif&issn=1881-3011&client=summon |
| thumbnail_m | http://covers-cdn.summon.serialssolutions.com/index.aspx?isbn=/mc.gif&issn=1881-3011&client=summon |
| thumbnail_s | http://covers-cdn.summon.serialssolutions.com/index.aspx?isbn=/sc.gif&issn=1881-3011&client=summon |