直腸肛門奇形根治術後に増悪した拡張結腸の切除により排便機能の改善を認めたCurrarino症候群の2例

Currarino症候群(以下本症)の直腸肛門奇形術後に腸管拡張を伴った便秘症に対し,拡張腸管切除で排便機能が改善した2例を経験した.症例1:4歳5か月男児.直腸閉鎖,仙尾骨部分欠損,仙骨前髄膜瘤にて本症と診断し,人工肛門造設後に生後3か月で直腸吻合および髄膜瘤切除,生後6か月で人工肛門を閉鎖した.浣腸,緩下剤,漢方薬を使用したが,直腸からS状結腸の拡張が増悪し排便コントロールが困難となり拡張腸管を切除した.6歳現在,緩下剤と漢方薬のみ使用している.症例2:4歳3か月男児.鎖肛,仙骨奇形,仙骨前部脂肪腫にて本症と診断し,人工肛門造設後に生後6か月で肛門形成術,1歳1か月で人工肛門を閉鎖した.術...

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Published in日本小児外科学会雑誌 Vol. 55; no. 6; pp. 1066 - 1070
Main Authors 金森, 大輔, 大木, 隆生, 梶, 沙友里, 内田, 豪気, 芦塚, 修一, 吉澤, 穣治
Format Journal Article
LanguageJapanese
Published 特定非営利活動法人 日本小児外科学会 20.10.2019
日本小児外科学会
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ISSN0288-609X
2187-4247
DOI10.11164/jjsps.55.6_1066

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Abstract Currarino症候群(以下本症)の直腸肛門奇形術後に腸管拡張を伴った便秘症に対し,拡張腸管切除で排便機能が改善した2例を経験した.症例1:4歳5か月男児.直腸閉鎖,仙尾骨部分欠損,仙骨前髄膜瘤にて本症と診断し,人工肛門造設後に生後3か月で直腸吻合および髄膜瘤切除,生後6か月で人工肛門を閉鎖した.浣腸,緩下剤,漢方薬を使用したが,直腸からS状結腸の拡張が増悪し排便コントロールが困難となり拡張腸管を切除した.6歳現在,緩下剤と漢方薬のみ使用している.症例2:4歳3か月男児.鎖肛,仙骨奇形,仙骨前部脂肪腫にて本症と診断し,人工肛門造設後に生後6か月で肛門形成術,1歳1か月で人工肛門を閉鎖した.術後浣腸と洗腸を要し,直腸からS状結腸に拡張の増悪を認め,洗腸を離脱できず拡張腸管を切除した.12歳現在,自排便も認め浣腸のみ使用している.直腸肛門奇形に合併した慢性的な腸管拡張による収縮不良が便秘症の原因と考えられた.
AbstractList Currarino症候群(以下本症)の直腸肛門奇形術後に腸管拡張を伴った便秘症に対し,拡張腸管切除で排便機能が改善した2例を経験した.症例1:4歳5か月男児.直腸閉鎖,仙尾骨部分欠損,仙骨前髄膜瘤にて本症と診断し,人工肛門造設後に生後3か月で直腸吻合および髄膜瘤切除,生後6か月で人工肛門を閉鎖した.浣腸,緩下剤,漢方薬を使用したが,直腸からS状結腸の拡張が増悪し排便コントロールが困難となり拡張腸管を切除した.6歳現在,緩下剤と漢方薬のみ使用している.症例2:4歳3か月男児.鎖肛,仙骨奇形,仙骨前部脂肪腫にて本症と診断し,人工肛門造設後に生後6か月で肛門形成術,1歳1か月で人工肛門を閉鎖した.術後浣腸と洗腸を要し,直腸からS状結腸に拡張の増悪を認め,洗腸を離脱できず拡張腸管を切除した.12歳現在,自排便も認め浣腸のみ使用している.直腸肛門奇形に合併した慢性的な腸管拡張による収縮不良が便秘症の原因と考えられた.
「要旨」Currarino症候群(以下本症)の直腸肛門奇形術後に腸管拡張を伴った便秘症に対し, 拡張腸管切除で排便機能が改善した2例を経験した. 症例1: 4歳5か月男児. 直腸閉鎖, 仙尾骨部分欠損. 仙骨前髄膜瘤にて本症と診断し, 人工肛門造設後に生後3か月で直腸吻合および髄膜瘤切除, 生後6か月で人工肛門を閉鎖した. 浣腸, 緩下剤, 漢方薬を使用したが, 直腸からS状結腸の拡張が増悪し排便コントロールが困難となり拡張腸管を切除した. 6歳現在, 緩下剤と漢方薬のみ使用している. 症例2: 4歳3か月男児. 鎖肛, 仙骨奇形, 仙骨前部脂肪腫にて本症と診断し, 人工肛門造設後に生後6か月で肛門形成術. 1歳1か月で人工肛門を閉鎖した. 術後浣腸と洗腸を要し, 直腸からS状結腸に拡張の増悪を認め, 洗腸を離脱できず拡張腸管を切除した, 12歳現在, 自排便も認め浣腸のみ使用している. 直腸肛門奇形に合併した慢性的な腸管拡張による収縮不良が便秘症の原因と考えられた.
Author 金森, 大輔
大木, 隆生
内田, 豪気
吉澤, 穣治
芦塚, 修一
梶, 沙友里
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References 4) 春本 研,塩川智司,山道 拓:腸管部分拡張症の診断と治療.小児外科,44: 49-54, 2012.
6) 坂本浩一,大畠雅之,下野隆一,他:限局性結腸拡張症を合併した低位鎖肛の1例.日臨外会誌,77: 926-930, 2016.
5) 高橋雄介,後藤隆文,中原康雄,他:胎児期に腹腔内嚢胞を指摘された低位鎖肛合併segmental dilatation of colonの1例.日小外会誌,51: 1070-1073, 2015.
3) 中井 宏,窪田昭男,井深奏司,他:先天性限局性S状結腸拡張症に対して経肛門的結腸切除が著効した女児鎖肛の1例.日小外会誌,47: 137, 2011.
9) Currarino G, Coln D, Votteler T: Triad of anorectal, sacral, and presacral anomalies. AJR Am J Roentgenol, 137: 395-398, 1981.
2) 川原央好,岡田 正,福沢正洋,他:低位鎖肛に合併したSegmental Dilatation of the Colonの2例.日小外会誌,27: 299-306, 1991.
1) 勝俣慶三:直腸肛門奇形術後排便機能の臨床的評価法試案.日小外会誌,18: 1458-1459, 1982.
7) Swenson O, Rathauser F: Segmental dilatation of the colon; A new entity. Am J Surg, 97: 734-738, 1959.
8) 黒田達夫,佐伯守洋,中野美和子,他:消化管部分拡張症.小児外科,32: 1315-1319, 2000.
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– reference: 1) 勝俣慶三:直腸肛門奇形術後排便機能の臨床的評価法試案.日小外会誌,18: 1458-1459, 1982.
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– reference: 7) Swenson O, Rathauser F: Segmental dilatation of the colon; A new entity. Am J Surg, 97: 734-738, 1959.
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– reference: 5) 高橋雄介,後藤隆文,中原康雄,他:胎児期に腹腔内嚢胞を指摘された低位鎖肛合併segmental dilatation of colonの1例.日小外会誌,51: 1070-1073, 2015.
– reference: 6) 坂本浩一,大畠雅之,下野隆一,他:限局性結腸拡張症を合併した低位鎖肛の1例.日臨外会誌,77: 926-930, 2016.
– reference: 2) 川原央好,岡田 正,福沢正洋,他:低位鎖肛に合併したSegmental Dilatation of the Colonの2例.日小外会誌,27: 299-306, 1991.
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「要旨」Currarino症候群(以下本症)の直腸肛門奇形術後に腸管拡張を伴った便秘症に対し, 拡張腸管切除で排便機能が改善した2例を経験した. 症例1: 4歳5か月男児. 直腸閉鎖, 仙尾骨部分欠損. 仙骨前髄膜瘤にて本症と診断し, 人工肛門造設後に生後3か月で直腸吻合および髄膜瘤切除,...
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Title 直腸肛門奇形根治術後に増悪した拡張結腸の切除により排便機能の改善を認めたCurrarino症候群の2例
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