皮膚粘膜ヒアリノーシスの1症例
「I. はじめに」皮膚粘膜ヒアリノーシスは1908年にSiebenmannが始めて報告したまれな疾患で, 皮膚, 口腔, 上気道粘膜などに丘疹状, びまん浸潤性ないし疣贅状病変をみる遺伝性疾患で, 嗄声を初発症状とすることが多いとされているが, 本邦では皮膚科からの報告が主で耳鼻咽喉科からの報告はない. 今回, 本症例を経験したので報告する. 「II. 症例」59歳, 男性. 農業. 現病歴:生後声が悪かったと言われていた. 昭和35年頃より嗄声が増悪し次第に悪化した. 47年に当科を受診し, 声帯の病変を指摘されたが放置していた. 60年頃より労作時に息苦しさを自覚し, 平成元年7月6日仕事...
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Published in | 喉頭 Vol. 4; no. 1; pp. 58 - 63 |
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Main Authors | , , , , |
Format | Journal Article |
Language | Japanese |
Published |
日本喉頭科学会
1992
|
Subjects | |
Online Access | Get full text |
ISSN | 0915-6127 2185-4696 |
DOI | 10.5426/larynx1989.4.1_58 |
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Abstract | 「I. はじめに」皮膚粘膜ヒアリノーシスは1908年にSiebenmannが始めて報告したまれな疾患で, 皮膚, 口腔, 上気道粘膜などに丘疹状, びまん浸潤性ないし疣贅状病変をみる遺伝性疾患で, 嗄声を初発症状とすることが多いとされているが, 本邦では皮膚科からの報告が主で耳鼻咽喉科からの報告はない. 今回, 本症例を経験したので報告する. 「II. 症例」59歳, 男性. 農業. 現病歴:生後声が悪かったと言われていた. 昭和35年頃より嗄声が増悪し次第に悪化した. 47年に当科を受診し, 声帯の病変を指摘されたが放置していた. 60年頃より労作時に息苦しさを自覚し, 平成元年7月6日仕事中に突然呼吸困難がおこり, 意識不明となり郡上中央病院内科へ入院した. 酸素吸入で呼吸困難は回復した. 耳鼻咽喉科にて声門狭窄を指摘された. 喉頭病変に加えて, 口腔, 咽頭, 皮膚にも異常があるため, 7月31日当科および当院皮膚科を紹介された. |
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AbstractList | 「I. はじめに」皮膚粘膜ヒアリノーシスは1908年にSiebenmannが始めて報告したまれな疾患で, 皮膚, 口腔, 上気道粘膜などに丘疹状, びまん浸潤性ないし疣贅状病変をみる遺伝性疾患で, 嗄声を初発症状とすることが多いとされているが, 本邦では皮膚科からの報告が主で耳鼻咽喉科からの報告はない. 今回, 本症例を経験したので報告する. 「II. 症例」59歳, 男性. 農業. 現病歴:生後声が悪かったと言われていた. 昭和35年頃より嗄声が増悪し次第に悪化した. 47年に当科を受診し, 声帯の病変を指摘されたが放置していた. 60年頃より労作時に息苦しさを自覚し, 平成元年7月6日仕事中に突然呼吸困難がおこり, 意識不明となり郡上中央病院内科へ入院した. 酸素吸入で呼吸困難は回復した. 耳鼻咽喉科にて声門狭窄を指摘された. 喉頭病変に加えて, 口腔, 咽頭, 皮膚にも異常があるため, 7月31日当科および当院皮膚科を紹介された. |
Author | 水田, 啓介 佐久間, 伸二 柳原, 誠 鈴木, 智雄 宮田, 英雄 |
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References | 2) 片岡八束ほか : Hyalinosis cutis et mucosae に就いて.日皮会誌64 : 29-37, 1954. 7) 白井利彦ほか : Hyalinosis cutis et mucosae の1例-症例報告ならびに電顕的観察-.皮膚12 : 44-70, 1970. 14) 喜多野征夫 : Hyalinosis cutis et mucosae.皮膚病診療6 : 523-526, 1984. 15) 前川嘉洋, 荒尾龍喜 : Hyalinosis cutis et mucosae.西日皮膚48 : 583-584, 1986. 18) 鈴木重興 : 全身性ビアリノーシスおよび皮膚粘膜ヒアリノーシスにおけるヒアリンの微細構造とその由来について.日皮会誌86 : 269-282, 1976. 8) 丸田宏幸 : Hyalinosis cutis et mucosae.西日皮膚33 : 314, 1970. 9) 橋本梁, 赤井昭 : Hyalinosis cutis et mucosae.日皮会誌80 : 838, 1972. 17) Hofer PA, Ohman J : Laryngeal lesions in Urbach-Wiethe disease (Lipoglycoproteinosis; Lipoid proteinosis; Hyalinosis cutis et mucosae). Acta path microbiol scand Sect A 82 : 547-558, 1974. ll) 笠井達也, 棚橋善郎 : Hyalinosis cutis et mucosae.皮膚臨床16 : 399-407, 1974. 13) 小泉洋子ほか : Hyalinosis cutis et mucosae.皮膚臨床25 : 330-331, 1983. 3) Izaki M, Horiuchi T : Lipoidosis cutis et mucosae (Lipoidproteinose Urbach-Wiethe) : Report of a case. Keido Journal of Medicine 3 : 163-177, 1954. 1) 石川英一 : 皮膚粘膜ヒアリノーシス.現代皮膚科学大系9A代謝・内分泌異常症I, (山村雄一ら編), 46-52, 中山書店, 東京, 1981. 20) Fleischmajer R et al : Ultrastructure and cornposition of connective tissue in hyalinosis cutis et mucosae skin. Journal Invest Dermat 82 : 252-258, 1984. 10) 柳原誠ほか : Hyalinosis cutis et mucosae.日皮会誌83 : 329, 1973. 21) Lin J et al : Hyalinosis cutis et mucosae-a case report-.Journal of Dermat 14 : 497-501, 1987. 19) Hashimoto K et al : Hyalinosis cutis et mucosae. Acta Dermatovener (Stockh.) 52 : 179, 1972. 16) 斎木実 : Hyalinosis cutis et mucosae.日皮会誌97 : 1270, 1987. 5) 中村家政, 木村晴世 : Hyalinosis cutis et mucosae の1例.臨皮23 : 259-270, 1969. 6) 荒田次郎 : Hyalinosis cutis et mucosae の1例.日皮会誌79 : 239, 1969. 4) 石橋明 : Hyalinosis cutis et mucosae について.臨皮21 : 149-158, 1967. 12) 佐藤寿之ほか : 日光過敏症を伴う皮膚粘膜ヒアリノーシスの1例.臨皮33 : 575-585, 1979. |
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