口蓋裂を伴った上顎体の1 例
Epignathus is an extremely rare congenital teratoma that arises from the upper jaw, palate, or pharynx.It usually protrudes through the mouth, leading to obstruction of the upper airway and death soon after birth. We report a case of epignathus combined with cleft palate. The patient weighed 2040 g...
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Published in | 日本口腔外科学会雑誌 Vol. 55; no. 6; pp. 276 - 280 |
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Main Authors | , , , , |
Format | Journal Article |
Language | Japanese |
Published |
社団法人 日本口腔外科学会
20.06.2009
|
Subjects | |
Online Access | Get full text |
ISSN | 0021-5163 2186-1579 |
DOI | 10.5794/jjoms.55.276 |
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Abstract | Epignathus is an extremely rare congenital teratoma that arises from the upper jaw, palate, or pharynx.It usually protrudes through the mouth, leading to obstruction of the upper airway and death soon after birth. We report a case of epignathus combined with cleft palate. The patient weighed 2040 g in the 34th week 2nd day of gestation. The stalk of the tumor developed from the oropharynx through the cleft palate. Surgical removal of the tumor was performed when the patient was 60 days old. Histopathological examination revealed that the tumor was a mature teratoma containing three germ layers, including nerve tissue, squamous epithelium, cartilage, mucous glands, and respiratory epithelium. Cleft palate repair is planned. |
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AbstractList | Epignathus is an extremely rare congenital teratoma that arises from the upper jaw, palate, or pharynx.It usually protrudes through the mouth, leading to obstruction of the upper airway and death soon after birth. We report a case of epignathus combined with cleft palate. The patient weighed 2040 g in the 34th week 2nd day of gestation. The stalk of the tumor developed from the oropharynx through the cleft palate. Surgical removal of the tumor was performed when the patient was 60 days old. Histopathological examination revealed that the tumor was a mature teratoma containing three germ layers, including nerve tissue, squamous epithelium, cartilage, mucous glands, and respiratory epithelium. Cleft palate repair is planned. |
Author | 並川, 麻理 平野, 吉子 西尾, 順太郎 小原, 浩 谷口, 佳孝 |
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References | 26) 稲川喜一, 森口隆彦, 他:上顎体の1例. 日形会誌20: 671-676 2000. 23) 梅田隆司, 杉藤徹志, 他:十分の周産期管理により救命された上顎体(Epignathus)の出生前診断例. 日小外会誌32: 311-314 1996. 7) 大浜洋一, 板倉敬乃, 他:上顎体の1例. 日新生児会誌27: 345-348 1990. 12) 成田正明, 本池俊行, 他: Lipase 活性の著明な上昇を認めた Nasal Glioma の新生児例. 日新生児会誌26: 753-758 1990. 6) 鵜飼 潤, 中島龍夫, 他:下顎腫瘤を合併した上顎体の1例. 形成外科41: 65-70 1998. 17) Foxwell, P.B. and Kelham, B.H.: Teratoid tumors of nasopharynx. J Laryngol Otol 72: 647-657 1958. 1) Holt, G.R., Holt, J.E., et al.: Dermoids and teratomas of the head and neck. Ear Nose Throat J 55: 520-531 1979. 15) 柏谷 元, 那須和佳子, 他:急速に増大した上顎体の1例と本邦報告例の検討. 日形外誌24: 104-111 5) 吉村 久, 前田貢作, 他:上顎体;2例の自験例と本邦新生児例の集計. 小児外科20: 607-612 1988. 24) 三澤典弘, 中島龍夫, 他:最近経験した上顎体の2例とその発生原因についての考察. 日形会誌21 :360-365 2001. 20) Jordan, R.B. and Gauderer, M.W.: Cervical teratomas: an analysis. Literature review and proposed classification. J Pediatr Surg 23: 538-591 1988. 8) 竹中 学, 小山典久, 他:巨大上顎体を合併し ex utero intrapartum treatment にて救命し得た極低出生体重児の1例. 日周産期・新生児会誌43: 122-126 2005. 2) Levine, A.B., Alvarez, M., et al.: Contemporary management of a potentially lethal fetal anatomy; A successful perinatal approach to epignathus. Obstet Gynecol 76: 962-966 1990. 11) 岸本誠司:新生児・乳児の診断・治療マニュアル頭頸部腫瘍充実性腫瘍. JOHNS 23: 1375-1381 2007. 16) 上野泰寿, 寺延 治, 他:新生児の口蓋にみられた奇形腫の1例と口腔鼻咽腔領域の本邦報告例について. 日口外誌30: 1144-153 1984. 25) 清水正嗣, 大西正俊, 他:口蓋裂を伴った上顎体の一例. 日口蓋誌19: 129-136 1994. 18) Mychaliska, G.B., Bealer, J.F., et al.: Operating on placental support: the ex utero intrapartum treatment procedure. J Pediatr Surg 32: 227-230 1997. 19) 窪田昭男, 奥山宏臣, 他:小児外科疾患に対する新しい治療手術のスタンダード. 胎児診断・EXIT 医学のあゆみ 213: 779-784 2005. 3) Arnold, J.: Uber behaarte Polypen der Rachenmundhohle und deren Stellung zu den teratomen. Virchow’s Arch 111: 176-210 1888. 22) 北方敏敬, 前田貢作, 他:新生児上顎体の1治験例.日小外会誌35: 698-702 1999. 13) 谷尾和彦, 八尾正己, 他:嚢胞性リンパ管腫の1例.鳥取医学誌20: 189-194 1992. 14) 高田弥生, 佐野光仁:呼吸困難で発見された頭蓋底髄膜脳瘤例. 耳鼻臨床91: 99-103 1996. 10) 竹中 洋, 小宮精一, 他:上咽頭原発悪性奇形腫の一症例. 日癌治誌15: 800 1980. 9) Lo, Curto, M., D’Angelo, P., et al.: Mature and immature teratomas: Results of the first paediatric Italian study. Pediatr Surg Int 23: 315-322 2007. 21) 澤村茂樹, 伊藤雅純, 他:口腔内に発育した未熟奇形腫(上顎体)の出生前診断の試み. 日産婦会誌52: 948-952 2000. 4) Schwalbe, E.: Der Epignathus und Seine Genese. Zieglers Beitr z Pathol Anatom uallg Pathol 36: 242-272 1904. |
References_xml | – reference: 5) 吉村 久, 前田貢作, 他:上顎体;2例の自験例と本邦新生児例の集計. 小児外科20: 607-612 1988. – reference: 24) 三澤典弘, 中島龍夫, 他:最近経験した上顎体の2例とその発生原因についての考察. 日形会誌21 :360-365 2001. – reference: 18) Mychaliska, G.B., Bealer, J.F., et al.: Operating on placental support: the ex utero intrapartum treatment procedure. J Pediatr Surg 32: 227-230 1997. – reference: 17) Foxwell, P.B. and Kelham, B.H.: Teratoid tumors of nasopharynx. J Laryngol Otol 72: 647-657 1958. – reference: 12) 成田正明, 本池俊行, 他: Lipase 活性の著明な上昇を認めた Nasal Glioma の新生児例. 日新生児会誌26: 753-758 1990. – reference: 8) 竹中 学, 小山典久, 他:巨大上顎体を合併し ex utero intrapartum treatment にて救命し得た極低出生体重児の1例. 日周産期・新生児会誌43: 122-126 2005. – reference: 26) 稲川喜一, 森口隆彦, 他:上顎体の1例. 日形会誌20: 671-676 2000. – reference: 14) 高田弥生, 佐野光仁:呼吸困難で発見された頭蓋底髄膜脳瘤例. 耳鼻臨床91: 99-103 1996. – reference: 22) 北方敏敬, 前田貢作, 他:新生児上顎体の1治験例.日小外会誌35: 698-702 1999. – reference: 25) 清水正嗣, 大西正俊, 他:口蓋裂を伴った上顎体の一例. 日口蓋誌19: 129-136 1994. – reference: 4) Schwalbe, E.: Der Epignathus und Seine Genese. Zieglers Beitr z Pathol Anatom uallg Pathol 36: 242-272 1904. – reference: 20) Jordan, R.B. and Gauderer, M.W.: Cervical teratomas: an analysis. Literature review and proposed classification. J Pediatr Surg 23: 538-591 1988. – reference: 23) 梅田隆司, 杉藤徹志, 他:十分の周産期管理により救命された上顎体(Epignathus)の出生前診断例. 日小外会誌32: 311-314 1996. – reference: 1) Holt, G.R., Holt, J.E., et al.: Dermoids and teratomas of the head and neck. Ear Nose Throat J 55: 520-531 1979. – reference: 16) 上野泰寿, 寺延 治, 他:新生児の口蓋にみられた奇形腫の1例と口腔鼻咽腔領域の本邦報告例について. 日口外誌30: 1144-153 1984. – reference: 9) Lo, Curto, M., D’Angelo, P., et al.: Mature and immature teratomas: Results of the first paediatric Italian study. Pediatr Surg Int 23: 315-322 2007. – reference: 10) 竹中 洋, 小宮精一, 他:上咽頭原発悪性奇形腫の一症例. 日癌治誌15: 800 1980. – reference: 2) Levine, A.B., Alvarez, M., et al.: Contemporary management of a potentially lethal fetal anatomy; A successful perinatal approach to epignathus. Obstet Gynecol 76: 962-966 1990. – reference: 21) 澤村茂樹, 伊藤雅純, 他:口腔内に発育した未熟奇形腫(上顎体)の出生前診断の試み. 日産婦会誌52: 948-952 2000. – reference: 3) Arnold, J.: Uber behaarte Polypen der Rachenmundhohle und deren Stellung zu den teratomen. Virchow’s Arch 111: 176-210 1888. – reference: 11) 岸本誠司:新生児・乳児の診断・治療マニュアル頭頸部腫瘍充実性腫瘍. JOHNS 23: 1375-1381 2007. – reference: 15) 柏谷 元, 那須和佳子, 他:急速に増大した上顎体の1例と本邦報告例の検討. 日形外誌24: 104-111 – reference: 6) 鵜飼 潤, 中島龍夫, 他:下顎腫瘤を合併した上顎体の1例. 形成外科41: 65-70 1998. – reference: 13) 谷尾和彦, 八尾正己, 他:嚢胞性リンパ管腫の1例.鳥取医学誌20: 189-194 1992. – reference: 19) 窪田昭男, 奥山宏臣, 他:小児外科疾患に対する新しい治療手術のスタンダード. 胎児診断・EXIT 医学のあゆみ 213: 779-784 2005. – reference: 7) 大浜洋一, 板倉敬乃, 他:上顎体の1例. 日新生児会誌27: 345-348 1990. |
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